Alfred Werner

Sophie Guiquerro

Pierre Bonfils

Ollivier Laccourreye

Dr Quentin Lisan
email: quentin.lisan@gmail.com

François Rubin

Le traitement du syndrome stylo hyoïdien : revue de la littérature selon la méthodologie PRISMA

Résumé.

But: Revue de la littérature médicale selon les critères PRISMA, dédiée au traitement du syndrome stylo hyoïdien. Matériel et méthodes. Lecture de 349 articles (bases de données Pub Med et Cochrane) obtenus en utilisant la terminologie syndrome stylo hyoïdien et ses synonymes.

Sélection des articles détaillant le résultat du traitement et avec une durée de suivi supérieure à un mois. Analyse des complications et du taux de guérison, défini comme la disparition de la symptomatologie et/ou de la complication révélatrice. Analyse globale pour les séries, et en utilisant des modèles mixtes de régression logistique pour les cas cliniques. Résultats: 102 articles (12 séries, 90 cas cliniques) étaient retenus. Les 12 séries regroupaient 460 patients avec un syndrome douloureux traités par styloïdectomie, pour un taux de guérison de 84,2 % après abord cervical et de 73,7 % après abord trans oral avec 1,2 % de parésie faciale transitoire après abord cervical et aucune complication après abord trans oral. Les 90 cas cliniques correspondaient à 112 patients avec un syndrome douloureux (Groupe I), et 16 avec un syndrome neurologique déficitaire (Groupe II). Le taux de guérison, au sein du Groupe I, variait de façon significative (p = 0,005 ; OR 8,33, IC 95% [2,12 -32,81]), de 64,3 % après traitement médical (antiépileptiques, myorelaxants, antalgiques et anti-inflammatoires per os et/ou en injection locale) à 91,8 % après styloïdectomie, sans influence de la voie d'abord (p = 0,1 ; OR 0,17, IC 95% [0,02 -1,60]). Au sein du Groupe I, le taux de complication, nul après traitement médical, variait de 4,3 % après abord trans oral à 16,3 % après abord cervical. Au sein du Groupe II, les taux de guérison et de complications étaient, respectivement, de 87,5 % et de 6,2 %. Le faible échantillonnage et l'hétérogénéité du Groupe II ne permettait pas l'analyse statistique de l'apport de la styloïdectomie au traitement médical (antiagrégants plaquettaire +/-stent) réalisé. Conclusion: La styloïdectomie apparait comme l'option thérapeutique à privilégier. La voie d'abord n'influe pas sur les taux de guérison ou de complications.

Mots clefs: syndrome stylo hyoïdien, styloïdectomie, revue systématique.

Introduction.

C'est en 1937 que l'otorhinolaryngologiste nord-américain Watt Eagle de l'université de Duke, en Caroline du Nord, publiait le premier article d'une série consacrée aux symptômes douloureux induits par l'augmentation de longueur et l'ossification de l'ensemble stylo hyoïdien [START_REF] Eagle | Elongated styloid processes: reports of two cases[END_REF][START_REF] Eagle | Elongated styloid process: further observation and a new syndrome[END_REF][START_REF] Eagle | Symptomatic elongated styloid process; report of two cases of styloid process-carotid artery syndrome with operation[END_REF][START_REF] Eagle | Elongated styloid process ; symptoms and treatment[END_REF][START_REF] Eagle | The symptoms, diagnosis and treatment of the elongated styloid process[END_REF]. Mais ce sont Marchetti [6] en 1652, Lucke [START_REF] Lucke | Practische bedeutung des abnormlangen und verbogenen processus styloides des schlafenbeins[END_REF] en 1870 et Kulvin [START_REF] Kulvin | Elongated styloid processes, their formation and clinical significance[END_REF] en 1930, qui, furent les premiers, respectivement, à décrire l'apophyse styloïde, à rattacher la symptomatologie douloureuse de ce syndrome à cette excroissance osseuse et à utiliser la terminologie « elongated styloid process » pour en expliciter la survenue (Figure 1). Depuis, cette pathologie, a fait l'objet de très nombreuses publications. En 2012, Morrison et al. [START_REF] Morrison | Familial ossification of the styloid ligament in a three generation family -a new clinical entity displaying autosomal dominant inherence[END_REF] faisaient ainsi état -sans préciser leur méthodologie de calcul -de plus de 9000 publications consacrées au syndrome stylo hyoïdien dans la base de données Pub Med. Pourtant, à notre connaissance, aucune étude dédiée à son traitement et construite sur une revue systématique de la littérature selon les critères PRISMA (Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and Meta-Analyses) [START_REF] Moher | Preferred reporting items for systematic reviews and meta-analyses: the PRISMA statement[END_REF] n'a encore été réalisée. Cette constatation est à l'origine de ce travail qui évalue le taux de guérison et les complications inhérentes aux divers traitements proposés, tout en rappelant les divers modes de révélation et la physiopathologie de cette pathologie dont l'incidence, en Finlande, a été estimée à une sur 250 consultations pour douleur cervico-pharyngée [START_REF] Härmä | Stylalgia: clinical experiences of 52 cases[END_REF].

Méthodologie.

Stratégie de recherche: Les mots-clefs « syndrome stylo hyoïdien, syndrome styloïdien, syndrome stylo carotidien, syndrome de la longue apophyse styloïde, syndrome de l'apophyse styloïde calcifiée, syndrome de l'os hyoïde, stylalgies, carotidynies, syndrome d'Eagle « et leurs traductions en langue anglaise étaient utilisés pour la recherche bibliographique conduite jusqu'au 01/04/2018 dans les bases de données Medline et Cochrane.

Sélection et extraction des données:

Trois cent quarante neuf articles étaient obtenus et analysés selon les critères PRISMA [START_REF] Moher | Preferred reporting items for systematic reviews and meta-analyses: the PRISMA statement[END_REF]. Au terme de la lecture, les articles qui ne détaillaient pas une série de patients et/ou des cas cliniques, qui ne mentionnaient pas la modalité thérapeutique ou sans résultat thérapeutique, et/ou avec une durée de suivi non précisée ou inférieure à un mois, étaient exclus (Figure 2). Pour chaque article retenu, les données extraites étaient le sexe, l'âge, le type de traitement, le succès (ou non) du traitement, défini comme la disparition de la symptomatologie et/ou de la complication révélatrice, la durée de suivi en mois ainsi que la survenue et le type de complications liées au traitement.

Analyse statistique: Concernant les articles de type série (comportant plus de dix patients), le taux de guérison était analysé au plan global. Concernant les articles de type cas cliniques, détaillant des données individuelles, le taux de guérison était analysé en utilisant des modèles mixtes de régression logistique afin d'estimer des odds ratio (OR) ajustés et leurs intervalles de confiance (IC) à 95%. Ces modèles étaient ajustés sur l'âge et le sexe (effets fixes), en prenant en compte la publication afin de tenir compte de la non-indépendance des observations provenant des mêmes publications (effet aléatoire). Les analyses étaient réalisées en utilisant le logiciel R version 3.3.3 (www.r-project.org). Le seuil de significativité de p était établi à p < 0,005 [START_REF] Laccourreye | Towards a new threshold for the p value ?[END_REF][START_REF] Ioannidis | The proposal to lower p value thresholds to .005[END_REF].

Résultats.

Après application des critères d'exclusion (Figure 2), 102 articles étaient retenus. Douze de ces articles étaient des séries [START_REF] Murthy | Elongated styloid process an overview[END_REF][START_REF] Fini | The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Yadav | Stylalagia: an indian perspective[END_REF][START_REF] Beder | Current diagnosis and transoral surgical treatment of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF][START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF][START_REF] Yavuz | Modified intraoral approach for removal of an elongated styloid process[END_REF][START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF] et 90 des cas cliniques (Annexe 1).

Analyse des données globales (séries).

Les 12 séries [START_REF] Murthy | Elongated styloid process an overview[END_REF][START_REF] Fini | The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Yadav | Stylalagia: an indian perspective[END_REF][START_REF] Beder | Current diagnosis and transoral surgical treatment of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF][START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF][START_REF] Yavuz | Modified intraoral approach for removal of an elongated styloid process[END_REF][START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Cheng | The experience of coblation assisted surgical approach to Eagle's syndrome[END_REF]

Analyse des données individuelles (cas cliniques).

Les 91 cas cliniques regroupaient 128 patients: 79 femmes et 49 hommes âgés de

Discussion.

Anatomiquement rattachée à l'os temporal, l'apophyse styloïde s'étend, selon une double angulation, vers le bas et le pharynx médialement. Son extrémité cartilagineuse se poursuit par une bande fibreuse, le ligament stylo hyoïdien, qui s'insère sur la petite corne de l'os hyoïde.

Traumatisme (sports de contact, accidents de la voie publique…) et ossification, à l'âge adulte de l'apophyse styloïde et du ligament stylo hyoïdien (Figure 3), voire du muscle styloglosse, pour laquelle diverses hypothèses étiopathogéniques (amygdalectomie, activation à l'âge adulte de centre d'ossifications au sein de reliquats embryonnaires stimulés par divers facteurs comme le port de charge lourde sur le crâne, la mise en tension de l'apophyse styloïde générant hyperplasie et/ou métaplasie osseuse, l'ostéoporose ou la ménopause, mais aussi arthrose et prédisposition génétique) ont été rendus responsables de la survenue d'un syndrome stylo hyoïdien [START_REF] Murthy | Elongated styloid process an overview[END_REF][START_REF] Fini | The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Yadav | Stylalagia: an indian perspective[END_REF][START_REF] Beder | Current diagnosis and transoral surgical treatment of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF][START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF][START_REF] Yavuz | Modified intraoral approach for removal of an elongated styloid process[END_REF][START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Cheng | The experience of coblation assisted surgical approach to Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Fusco | Eagle's syndrome: embryology, anatomy, and clinical management[END_REF][START_REF] Kamil | Transoral resection of stylopharyngeus calcification: a unique manifestation of a stylohyoid complex syndrome[END_REF].

Le diagnostic de ce syndrome est fréquemment marqué par une longue période d'errance diagnostique. En 1948, Eagle [START_REF] Eagle | Elongated styloid process: further observation and a new syndrome[END_REF] précisait qu'il avait surveillé son premier cas pendant cinq ans, avant d'évoquer ce diagnostic et de voir la symptomatologie disparaitre après exérèse de l'apophyse styloïde (styloïdectomie) par voie trans orale. La relative rareté de ce syndrome [START_REF] Härmä | Stylalgia: clinical experiences of 52 cases[END_REF] et la très grande variabilité de la symptomatologie et en particulier les variations dans la topographie douloureuse [START_REF] Murthy | Elongated styloid process an overview[END_REF][START_REF] Fini | The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Yadav | Stylalagia: an indian perspective[END_REF][START_REF] Beder | Current diagnosis and transoral surgical treatment of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF][START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF][START_REF] Yavuz | Modified intraoral approach for removal of an elongated styloid process[END_REF][START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Cheng | The experience of coblation assisted surgical approach to Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Fusco | Eagle's syndrome: embryology, anatomy, and clinical management[END_REF][START_REF] Kamil | Transoral resection of stylopharyngeus calcification: a unique manifestation of a stylohyoid complex syndrome[END_REF], sont les éléments qui expliquent la fréquence du retard diagnostique.

Très intense, brutale ou lancinante, de topographie principalement pharyngée et/ou cervicale, mais aussi parfois localisée au niveau de l'oreille, de l'articulation temporo-mandibulaire, de la face, de l'oeil, du plancher buccal, de la mandibule et/ou du crâne, la douleur est fréquemment déclenchée par la déglutition, la rotation cervicale voire le bâillement [START_REF] Murthy | Elongated styloid process an overview[END_REF][START_REF] Fini | The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Yadav | Stylalagia: an indian perspective[END_REF][START_REF] Beder | Current diagnosis and transoral surgical treatment of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF][START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF][START_REF] Yavuz | Modified intraoral approach for removal of an elongated styloid process[END_REF][START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Cheng | The experience of coblation assisted surgical approach to Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Fusco | Eagle's syndrome: embryology, anatomy, and clinical management[END_REF]. La raison dans les variations topographiques de la symptomatologie douloureuse réside dans les variations que le complexe stylo hyoïdien calcifié et augmenté de taille contacte (Figure 1), soit avec les branches sensitives issues des V ème , VII ème , IX ème et/ou X ème nerfs crâniens, soit avec les plexus sympathiques de l'adventice de la paroi de l'artère carotide externe (responsable alors de la topographie faciale ou péri et retro-orbitaires de la douleur) ou de l'artère carotide interne (la douleur étant alors plutôt de topographie crânienne sous forme de céphalées pariétales au vertex ou frontales sus orbitaires) [START_REF] Eagle | Elongated styloid process: further observation and a new syndrome[END_REF][START_REF] Eagle | Symptomatic elongated styloid process; report of two cases of styloid process-carotid artery syndrome with operation[END_REF][START_REF] Murthy | Elongated styloid process an overview[END_REF][START_REF] Fini | The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Yadav | Stylalagia: an indian perspective[END_REF][START_REF] Beder | Current diagnosis and transoral surgical treatment of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF][START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF][START_REF] Yavuz | Modified intraoral approach for removal of an elongated styloid process[END_REF][START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Cheng | The experience of coblation assisted surgical approach to Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Fusco | Eagle's syndrome: embryology, anatomy, and clinical management[END_REF]. Cette douleur s'accompagne aussi, souvent, de sensation de corps étranger intra pharyngé, de globus, de dysphagie voire parfois d'acouphènes et de troubles de l'équilibre. Par ailleurs, divers auteurs ont aussi fait état de paralysies des X e et XII e paires crâniennes, du nerf lingual ou du sympathique cervical, de trismus, de troubles du goût et de la parole, de dysphonie [START_REF] Murthy | Elongated styloid process an overview[END_REF][START_REF] Fini | The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Yadav | Stylalagia: an indian perspective[END_REF][START_REF] Beder | Current diagnosis and transoral surgical treatment of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF][START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF][START_REF] Yavuz | Modified intraoral approach for removal of an elongated styloid process[END_REF][START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Cheng | The experience of coblation assisted surgical approach to Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Fusco | Eagle's syndrome: embryology, anatomy, and clinical management[END_REF]. Un dernier mode de présentation, plus rare, correspondant à 16 des 128 patients (12,5 %) inclus dans notre revue des 90 cas cliniques retenus, est secondaire au traumatisme direct que le complexe stylohyoïdien calcifié et augmenté de volume peut générer (Figures 1 et 4) au niveau de la paroi (compression, pseudo-anévrysme) de l'artère carotide interne ipsilatérale [START_REF] Fusco | Eagle's syndrome: embryology, anatomy, and clinical management[END_REF][START_REF] Kamil | Transoral resection of stylopharyngeus calcification: a unique manifestation of a stylohyoid complex syndrome[END_REF][START_REF] Messer | The stylohyoid syndrome[END_REF][START_REF] Ogura | Carotid artery dissection caused by an elongated styloid process: three case reports and review of the literature[END_REF]. La symptomatologie révélatrice est alors dominée par des sensations vertigineuses, des malaises, des épisodes de « drop attacks », des crises d'épilepsie voire authentiques accidents vasculaires cérébraux avec déficits moteurs, troubles du langage et/ou de troubles visuels. Cette symptomatologie est la conséquence des modifications anatomiques (sténose, thrombose et/ou ou dissection) engendrées par le contact entre le complexe stylo hyoïdien augmenté de taille et calcifié et la paroi de l'artère carotide interne ipsilatérale, mais peut aussi être le fait d'une compression générée par le muscle stylopharyngien qui serait le facteur favorisant le déclenchement de la symptomatologie lors de la rotation cervicale ipsilatérale [START_REF] Tubbs | Compression of the cervical internal carotid artery by the stylopharyngeus muscle: an anatomical study with potential clinical significance. Laboratory investigation[END_REF].

Dans la littérature médicale scientifique, il est souvent écrit qu'une apophyse styloïde d'une longueur dépassant les trois centimètres accroissait l'incidence de survenue du syndrome stylo hyoïdien. L'explication avancée est l'accroissement du déplacement de l'extrémité de cette apophyse avec sa longueur (d'autant plus important que le ligament stylo hyoïdien est calcifié) favorisant alors le contact avec les structures neuro-vasculaires adjacentes [START_REF] Fusco | Eagle's syndrome: embryology, anatomy, and clinical management[END_REF]. Cependant, très nombreuses sont les études basées sur des dissections anatomiques et des évaluations radiologiques qui n'ont pas confirmé le rôle pathologique de ces trois centimètres. Ainsi, en 2017, l'analyse des données tomodensitométriques de deux mille apophyses styloïdes d'adultes non atteints d'un syndrome stylo hyoïdien, notait que la longueur de l'apophyse styloïde dépassait les 3,5 centimètres dans 34,2 % des cas [START_REF] Buyuk | Morphological assessment of the stylohyoid complex variations with cone beam computed tomography in a Turkish population[END_REF]. Et, à l'opposé, lors de l'évaluation tomodensitométrique de cent trente-trois patients avec un syndrome stylo hyoïdien, Chen et al. [START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF] précisaient que la longueur de l'apophyse incriminée était inférieure à trois centimètres dans 15,4 % des cas.

Pour Eagle [START_REF] Eagle | Elongated styloid process: further observation and a new syndrome[END_REF], l'apophyse styloïde doit être considérée comme pathologique, si elle est palpable et douloureuse au niveau de la loge amygdalienne ipsilatérale. Divers auteurs [START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Fusco | Eagle's syndrome: embryology, anatomy, and clinical management[END_REF][START_REF] Oueslati | Le syndrome de Eagle[END_REF][START_REF] Costantidines | Eagle's syndrome: signs and symptoms[END_REF][START_REF] Palesy | The involvement of the styloid process in head and neck pain -a preliminary study[END_REF][START_REF] Mishra | Stylalgia: a missed diagnosis[END_REF][START_REF] Kunachak | Anterior cervical pain syndromes: hyoid, thyroide and cricoid cartilage syndromes and their treatment with trimacinolone acetonide[END_REF] soulignent l'apport diagnostique de la disparition de la douleur lors de l'infiltration de la loge amygdalienne avec des anesthésiques et/ou des anti-inflammatoires stéroïdiens. L'absence de ces données cliniques doit faire discuter le diagnostic de syndrome stylo hyoïdien et évoquer diverses pathologies dont la symptomatologie douloureuse peut être proche L'examen clinique doit éliminer problèmes dentaires (dent de sagesse), tumeurs ou infections et rechercher les signes évocateurs de diverses pathologies. La douleur à la palpation du rachis cervical orientera vers une névralgie occipitale (ex névralgie d'Arnold), la douleur à la palpation du sillon amygdaloglosse vers une névralgie du nerf glosso-pharyngien, la douleur à la palpation de la membrane thyro hyoïdienne vers une névralgie du nerf laryngé supérieur alors que la présence de larmoiements avec érythème de la face et signes oculaires feront évoquer névralgie du trijumeau (ex syndrome de Sluder) et névralgie du nerf nasal (ex syndrome de Charlin). Par ailleurs, la douleur à la palpation du bulbe carotidien orientera vers une carotidodynie, la douleur à la palpation de l'articulation temporo-mandibulaire ou du tendon du muscle temporal vers un dysfonctionnement articulaire à ce niveau, la douleur à la percussion de la mastoïde vers une mastoïdite. De même, la douleur à la palpation en arrière de la branche horizontale de la mandibule et la douleur déclenchée par la palpation de l'extrémité de la grande corne de l'os hyoïde feront évoquer respectivement une tendinite d'insertion du ligament stylo-mandibulaire (ex syndrome d'Albert) et un syndrome de l'os hyoïde (bursite), alors que la douleur à la palpation de la lame cartilagineuse thyroïdienne ou du cricoïde suggèreront une tendinite à ce niveau. Enfin, lorsque les données cliniques ne sont pas typiques et/ou que le diagnostic hésite, divers auteurs [6,[START_REF] Hampf | A holistic approach to stylalgia[END_REF][START_REF] Ettinger | The styloid or "Eagle" syndrome: an unexpected consequence[END_REF][START_REF] Prasad | Elongated styloid process (Eagle's syndrome): a clinical study[END_REF] soulignent l'apport diagnostique d'un avis psychiatrique.

Si la clinique garde toute son importance pour évoquer l'existence d'un syndrome stylo hyoïdien, le diagnostic de certitude repose sur l'examen tomodensitométrique qui a remplacé l'examen radiographique standard. L'imagerie moderne (reconstructions tomodensitométriques tri dimensionnelle avec injection et clichés dynamique en rotation) visualise au mieux la morphologie et l'angulation de(des) apophyse(s) calcifiée(s) et augmentée(s) de taille (Figures 3 et 4), ainsi que leurs rapports avec l'axe artériel carotidien voire son atteinte (Figure 4). Cet examen analyse, dans le même temps, les espaces profonds, éliminant infections (mastoïdites, ostéites), tumeurs (base du crâne, lobe profond de la glande parotide, espaces para pharyngé, pharynx) et malformation (ponticulus posticus), dont la symptomatologie douloureuse peut être très proche [START_REF] Murthy | Elongated styloid process an overview[END_REF][START_REF] Fini | The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Yadav | Stylalagia: an indian perspective[END_REF][START_REF] Beder | Current diagnosis and transoral surgical treatment of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF][START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF][START_REF] Yavuz | Modified intraoral approach for removal of an elongated styloid process[END_REF][START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Cheng | The experience of coblation assisted surgical approach to Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Fusco | Eagle's syndrome: embryology, anatomy, and clinical management[END_REF]. Parfois complété par un examen par résonnance magnétique, ce temps d'imagerie permet alors de dépister l'étiologie d'une névralgie du glosso-pharyngien ou du ganglion géniculé, et de visualiser l'épaississement inflammatoire de la paroi du bulbe carotidien caractéristique de la carotidodynie ou les calcifications d'une tendinite rétro pharyngée. Sa normalité permet aussi de ré orienter la recherche diagnostique vers des affections plus « générales » (artérite temporale, migraine, névralgies de tension, angine de poitrine, affections psychosomatiques) [START_REF] Murthy | Elongated styloid process an overview[END_REF][START_REF] Fini | The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Yadav | Stylalagia: an indian perspective[END_REF][START_REF] Beder | Current diagnosis and transoral surgical treatment of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF][START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF][START_REF] Yavuz | Modified intraoral approach for removal of an elongated styloid process[END_REF][START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Cheng | The experience of coblation assisted surgical approach to Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Fusco | Eagle's syndrome: embryology, anatomy, and clinical management[END_REF]. Il est enfin aussi la clef du diagnostic, si le syndrome stylo hyoïdien se présente sous la forme d'un syndrome neurologique déficitaire transitoire ou constitué [START_REF] Murthy | Elongated styloid process an overview[END_REF][START_REF] Fini | The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Yadav | Stylalagia: an indian perspective[END_REF][START_REF] Beder | Current diagnosis and transoral surgical treatment of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF][START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF][START_REF] Yavuz | Modified intraoral approach for removal of an elongated styloid process[END_REF][START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Cheng | The experience of coblation assisted surgical approach to Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Fusco | Eagle's syndrome: embryology, anatomy, and clinical management[END_REF].

Plusieurs articles suggèrent que le syndrome stylo hyoïdien peut être traité, avec succès, sans recourir à la chirurgie [START_REF] Mishra | Stylalgia: a missed diagnosis[END_REF][START_REF] Kunachak | Anterior cervical pain syndromes: hyoid, thyroide and cricoid cartilage syndromes and their treatment with trimacinolone acetonide[END_REF][START_REF] Hampf | A holistic approach to stylalgia[END_REF][START_REF] Ettinger | The styloid or "Eagle" syndrome: an unexpected consequence[END_REF][START_REF] Prasad | Elongated styloid process (Eagle's syndrome): a clinical study[END_REF][START_REF] Kawasaki | Non-surgical therapy for bilateral glossopharyngeal neuralgia caused by Eagle's syndrome, diagnosed by three-dimensional computed tomography: a case report[END_REF][START_REF] Green | Elongated styloid processes and calcified stylohyoid ligaments in a patient with neck pain: implications for manual therapy practice[END_REF][START_REF] De Santana Santos | Clinical-radiographic analysis of Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Taheri | Nonsurgical treatment of stylohyoid (Eagle) syndrome: a case report[END_REF][START_REF] Maher | Ultrasound-guided peristyloid steroid injection for eagle syndrome[END_REF][45][START_REF] Camarda | Stylohyoid chain ossification: a discussion of etiology[END_REF][START_REF] Yoshimira | Does Eagle syndrome always require operative intervention for treatment[END_REF][START_REF] Gervickas | Clinic, diagnostics, and treatment peculiarities of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Han | Non surgical treatment of Eagle's syndrome -a case report[END_REF][START_REF] Malik | Seizures with an atypical aetiology in an elderly patient: Eagle's syndrome -how does one treat it ?[END_REF]. Cette option, utilisée dans 12,5% (14/112) des cas cliniques sans déficit neurologique retenus dans notre revue de la littérature, repose sur la prise per os de divers médicaments (anti-inflammatoires non stéroïdiens, antalgiques, antiépileptiques voire myorelaxants) et/ou sur l'injection au contact de l'apophyse styloïde ou au niveau de la loge amygdalienne d'anesthésiques et/ou d'anti inflammatoires stéroïdiens. Les auteurs qui soutiennent cette stratégie thérapeutique soulignent son innocuité et son efficacité, en particulier lorsque la douleur n'est pas intense, et son utilité en cas de contre indication opératoire [START_REF] Mishra | Stylalgia: a missed diagnosis[END_REF][START_REF] Kunachak | Anterior cervical pain syndromes: hyoid, thyroide and cricoid cartilage syndromes and their treatment with trimacinolone acetonide[END_REF][START_REF] Hampf | A holistic approach to stylalgia[END_REF][START_REF] Ettinger | The styloid or "Eagle" syndrome: an unexpected consequence[END_REF][START_REF] Prasad | Elongated styloid process (Eagle's syndrome): a clinical study[END_REF][START_REF] Kawasaki | Non-surgical therapy for bilateral glossopharyngeal neuralgia caused by Eagle's syndrome, diagnosed by three-dimensional computed tomography: a case report[END_REF][START_REF] Green | Elongated styloid processes and calcified stylohyoid ligaments in a patient with neck pain: implications for manual therapy practice[END_REF][START_REF] De Santana Santos | Clinical-radiographic analysis of Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Taheri | Nonsurgical treatment of stylohyoid (Eagle) syndrome: a case report[END_REF][START_REF] Maher | Ultrasound-guided peristyloid steroid injection for eagle syndrome[END_REF][45][START_REF] Camarda | Stylohyoid chain ossification: a discussion of etiology[END_REF][START_REF] Yoshimira | Does Eagle syndrome always require operative intervention for treatment[END_REF][START_REF] Gervickas | Clinic, diagnostics, and treatment peculiarities of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Han | Non surgical treatment of Eagle's syndrome -a case report[END_REF][START_REF] Malik | Seizures with an atypical aetiology in an elderly patient: Eagle's syndrome -how does one treat it ?[END_REF]. Néanmoins, dans notre revue des cas cliniques retenus, le taux de guérison après traitement médical n'était que de 64,3 %, significativement inférieur (p = 0,005) aux 91,8 % de guérison obtenus après styloïdectomie, que l'analyse statistique soit menée sans ou après ajustement sur l'âge et le sexe (Tableau 2). Et Gervickas et al. [START_REF] Gervickas | Clinic, diagnostics, and treatment peculiarities of Eagle's syndrome[END_REF], dans la plus large série de patients avec un syndrome stylo hyoïdien médicalement traité, soulignaient que, dans la plupart des cas, la symptomatologie douloureuse ne cédait pas ou récidivait dans les six à douze mois. Enfin, la supposée innocuité du traitement médical est sujette à discussion. Outre les effets alternes, induits par les diverses classes médicamenteuses prescrites, l'injection au contact de l'apophyse incriminée n'est pas sans risque de survenue de paralysie faciale [START_REF] Kunachak | Anterior cervical pain syndromes: hyoid, thyroide and cricoid cartilage syndromes and their treatment with trimacinolone acetonide[END_REF]. De plus, en n'agissant pas sur le processus causal, le traitement médical ne met pas à l'abri de la survenue d'un déficit neurologique induit par la persistance d'un éventuel conflit avec l'artère carotide interne [START_REF] Ogura | Carotid artery dissection caused by an elongated styloid process: three case reports and review of the literature[END_REF][START_REF] Malik | Seizures with an atypical aetiology in an elderly patient: Eagle's syndrome -how does one treat it ?[END_REF] voire d'un décès par syndrome asphyxique ou arrêt cardio-vasculaire [START_REF] Han | Non surgical treatment of Eagle's syndrome -a case report[END_REF][START_REF] Malik | Seizures with an atypical aetiology in an elderly patient: Eagle's syndrome -how does one treat it ?[END_REF][START_REF] Subedi | Carotid artery dissection: a rare complication of Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Winkler | Styloid syndrome[END_REF][START_REF] Kumar | Sudden death due to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Gupta | A rare fatality due to calcified stylohyoid ligament (Eagle syndrome)[END_REF].

L'alternative au traitement médical est à la styloïdectomie. Dans son article princeps, Eagle [START_REF] Eagle | Elongated styloid processes: reports of two cases[END_REF] signalait que c'est un médecin européen, Weinlecher, qui, à la fin du XIX° siècle, fut le premier à publier l'efficacité thérapeutique de ce geste chirurgical [START_REF] Eagle | Elongated styloid processes: reports of two cases[END_REF].

Initialement décrite par voie trans orale [START_REF] Eagle | Elongated styloid processes: reports of two cases[END_REF] alors effectuée le plus souvent sous anesthésie générale et parfois sous anesthésie locale, cette intervention comporte classiquement six temps successifs : exposition et palpation trans orale de l'apophyse styloïde incriminée, amygdalectomie, incision des muscles constricteurs du pharynx sur l'apophyse, section à son contact des ligaments et muscles insérés, fragmentation de l'apophyse qui est réséquée et fermeture en plusieurs plans [START_REF] Eagle | Elongated styloid processes: reports of two cases[END_REF][START_REF] Eagle | Elongated styloid process: further observation and a new syndrome[END_REF][START_REF] Eagle | Symptomatic elongated styloid process; report of two cases of styloid process-carotid artery syndrome with operation[END_REF][START_REF] Eagle | Elongated styloid process ; symptoms and treatment[END_REF][START_REF] Eagle | The symptoms, diagnosis and treatment of the elongated styloid process[END_REF][START_REF] Murthy | Elongated styloid process an overview[END_REF][START_REF] Fini | The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Yadav | Stylalagia: an indian perspective[END_REF][START_REF] Beder | Current diagnosis and transoral surgical treatment of Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF][START_REF] Yavuz | Modified intraoral approach for removal of an elongated styloid process[END_REF][START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF]. Les années 2000 ont vu l'abandon de l'amygdalectomie première systématique [START_REF] Torres | A modified transoral approach for carotid artery type Eagle syndrome: technique and outcomes[END_REF][START_REF] Kadakia | Tonsilelctomy sparing transoral robot assisted styloidectomy[END_REF], l'utilisation d'optiques, de la technique piézo-électrique pour fracturer l'apophyse, de la coblation pour l'hémostase et la robotisation du geste chirurgical [START_REF] Cheng | The experience of coblation assisted surgical approach to Eagle's syndrome[END_REF][START_REF] Kamil | Transoral resection of stylopharyngeus calcification: a unique manifestation of a stylohyoid complex syndrome[END_REF][START_REF] Kadakia | Tonsilelctomy sparing transoral robot assisted styloidectomy[END_REF][START_REF] Strauss | Elongated styloid process syndrome: intraoral versus external approach for styloid surgery[END_REF][START_REF] Leclerc | Eagle syndrome: teaching the intraoral surgical approach with a 30° endoscope[END_REF][START_REF] Matsumoto | Endoscopy-assisted transoral resection of the styloid process in Eagle's syndrome; case report[END_REF][START_REF] Weteid | Transoral endoscopic-assisted styloidectomy: how should Eagle syndrome be managed surgically ?[END_REF][START_REF] Sukegawa | Use of an intraoperative navigation system and piezoelectric surgery for styloidectomy in a patient with Eagle's syndrome: a case report[END_REF], sans que les données scientifiques démontrant le bénéfice de ces ajouts technologiques n'aient été encore publiées, ainsi que la démonstration de la forte valeur prédictive de l'efficacité de la styloïdectomie en cas de la disparition de la douleur lors de l'infiltration de la loge amygdalienne à la lidocaïne [START_REF] Singhania | Lidocine infiltration test : a useful test in the prediction of results of styloidectomy for Eagle's syndrome[END_REF] tout comme le passage de l'antibiothérapie post opératoire à l'antibioprophylaxie péri opératoire [START_REF] Martins | Eagle's syndrome: treatment by intraoral bilateral resection of the ossified stylohyoid ligament. A review and report of two cases[END_REF]. Très nombreux sont les auteurs, qui mentionnent le risque infectieux et le risque de lésions vasculo-nerveuse lorsque la styloïdectomie est menée par voie trans orale.

Pourtant, si Mohanty et al. [START_REF] Mohanty | Significance of styloidectomy in Eagle's syndrome analysis[END_REF] faisaient état, dans une cohorte de patients ainsi opérés, de difficultés pour contrôler le saignement en péri opératoire au niveau de la loge amygdalienne et pour disséquer l'apophyse styloïde, surtout en l'absence d'angulation médiale, l'analyse des cas cliniques et la revue des séries retenues (Tableau 1) ne fait pas état de complications infectieuses, hémorragiques ou vasculo-nerveuses ni de décès post opératoire au sein du groupe des styloïdectomies trans orales publiées analysées dans notre revue de la littérature.

En 1948, Eagle [START_REF] Eagle | Elongated styloid process ; symptoms and treatment[END_REF] précisait que Loeser et Caldwell [START_REF] Loeser | Elongated styloid process; cause of glossopharyngeal neuralgia[END_REF] étaient les premiers à avoir décrit la styloïdectomie par voie cervicale trans cutanée. Présentée comme une alternative à la voie trans orale en raison des risques putatifs de cette dernière et, parfois, de l'absence d'angulation médiale du complexe stylo hyoïdien calcifié et augmenté de taille, alors parfois révélé par une tuméfaction cervicale douloureuse à sa jonction avec la petite corne de l'os hyoïde, cette approche comporte quatre temps opératoires successifs: cervicotomie dans le pli cervical supérieur, repérage du bord antérieur du muscle sterno-cléido-mastoïdien et du ventre postérieur du muscle digastrique, palpation de l'apophyse styloïde calcifiée et section des muscles et ligaments du rideau stylien à son contact strict puis fracture et exérèse de l'apophyse [START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF][START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF][START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF][START_REF] Gupta | A rare fatality due to calcified stylohyoid ligament (Eagle syndrome)[END_REF][START_REF] Loeser | Elongated styloid process; cause of glossopharyngeal neuralgia[END_REF][START_REF] Müderris | Surgical management of elongated styloid process: intraoral or transcervical ?[END_REF][START_REF] Buono | Surgical approach to the stylohyoid process in Eagle's syndrome[END_REF]. Les années 2000 ont vu la recherche de l'incision cervicale la plus esthétique possible [START_REF] Buono | Surgical approach to the stylohyoid process in Eagle's syndrome[END_REF], la réduction de la taille de l'incision grâce à l'utilisation d'optiques [START_REF] Chen | Surgical approach to Eagle syndrome[END_REF], la réalisation d'abord cervical en cas de récidive (ou de persistance) de la douleur après abord trans oral [START_REF] Papadiochos | Treatment of eagle syndrome with trans cervical approach secondary to a failed intraoral attempt. Surgical technique and litterature review[END_REF] et l'association au geste chirurgical d'un traitement anti dépresseur (Fluoxetine ® ) sur une courte durée en post opératoire [START_REF] Peng | Eagle' syndrome treated with dissection of the styloid process via an extraoral approach combined with antidepressant[END_REF].

Quel que soit le mode d'analyse utilisé (taux global pour les séries ou modèle de régression pour les cas cliniques, le taux de guérison après styloïdectomie était plus élevé si un abord cervical était utilisé, comparativement à l'abord trans oral (respectivement 84,2% vs 73,7 % pour les séries retenues et 95,8 % vs 89,1% pour les cas cliniques retenus dans notre revue de la littérature). Le fait que le taux moyen global de guérison après styloïdectomie de 73,7 % au sein des douze séries publiées (Tableau 2) soit inférieur aux 91,8 % obtenus lors de l'analyse des cas cliniques sans déficit neurologique effectuée dans notre revue de la littérature reflète, pour nous, le danger des cas cliniques qui ne sont que très rarement dédiés aux complications ou aux échecs d'une thérapeutique et tendent à surévaluer l'efficacité réelle des traitements. Au plan statistique, la différence notée entre les deux voies d'abord dans le groupe des cas cliniques, n'atteignait pas le seuil de significativité ce qui ne permet pas de conclure qu'une voie d'abord est supérieure à l'autre. A l'opposé l'abord cervical générait un pourcentage plus élevé de complications (16,3 % vs 4.3 %), au premier plan desquelles le dysfonctionnement des VIIème, IXème, Xème, XIème et/ou XIIème paires crâniennes, là encore, sans différence statistiquement significative avec la styloïdectomie par voie trans orale.

Si aucun lien n'a été mis en évidence entre la disparition complète de la symptomatologie douloureuse et la longueur, la morphologie, l'angulation ou le degré de résection de l'apophyse styloïde incriminée, l'analyse de la littérature souligne que la non disparition complète de la douleur après styloïdectomie doit conduire à évaluer si la résection de l'apophyse a été suffisante [START_REF] Ceylan | Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases[END_REF], tout en sachant que Steinmann [START_REF] Steinmmann | A new light on the pathogenesis of the styloid syndrome[END_REF] a démontré la possibilité de croissance de l'apophyse styloïde des années après styloïdectomie, rattachant ce phénomène à la présence de reliquats embryonnaires cartilagineux en son sein. Dans un tel cas, il convient aussi de rechercher une étiologie alterne à la douleur et en particulier un syndrome de la première bouchée [START_REF] Cernea | First-bite syndrome after resection of the styloid process[END_REF] et d'effectuer une évaluation de divers éléments (stress, angoisse, pathologie psychiatrique) influant sur le ressenti du vécu [START_REF] Hampf | A holistic approach to stylalgia[END_REF][START_REF] Ettinger | The styloid or "Eagle" syndrome: an unexpected consequence[END_REF][START_REF] Prasad | Elongated styloid process (Eagle's syndrome): a clinical study[END_REF].

Le traitement d'un syndrome stylo hyoïdien révélé par un déficit neurologique transitoire ou constitué est un cas de figure à part. Rattaché à une compression, à une dissection ou à un anévrysme carotidien interne dépisté lors du bilan tomodensitométrique (Figure 4), il doit être géré comme une urgence neuro-vasculaire [START_REF] Ogura | Carotid artery dissection caused by an elongated styloid process: three case reports and review of the literature[END_REF]. La revue des 16 cas de ce type notés au sein des cas cliniques retenus dans notre revue de la littérature notait la mise en oeuvre systématique d'un traitement antiagrégant plaquettaire parfois associé à la mise en place d'un stent (plutôt en cas de dissection ou d'anévrysme) et, à 9 reprises, à une styloïdectomie pour un taux global de guérison de 87,5 %, un taux de complication de 6,2 %. Le faible échantillonnage et l'hétérogénéité du tableau clinique neurologique (accidents ischémiques transitoires et constitués), des lésions de la paroi carotidienne interne et du suivi, au sein de ce groupe, ne permettaient ni l'analyse de l'impact de la styloïdectomie et de la voie d'abord utilisée sur le taux de guérison, ni l'analyse des indications de la styloïdectomie: d'emblée ou secondaire en cas de récidive des symptômes neurologiques déficitaires ou de la survenue de complications (fracture de stent).

Conclusion.

Plusieurs points ressortent de cette revue systématique de la littérature consacrée au traitement du syndrome stylo hyoïdien menée selon la méthodologie PRISMA [START_REF] Moher | Preferred reporting items for systematic reviews and meta-analyses: the PRISMA statement[END_REF]. Si le déclenchement de la douleur, lors de la rotation cervicale et de la palpation endo buccale de la loge amygdalienne, a une

Auteur

  32 à 58 ans pour un âge moyen de 45 ans. Deux populations, distinctes au plan symptomatique étaient individualisées : 112 patients avec un syndrome douloureux (Groupe I) et 16 patients avec un déficit neurologique (8 accidents vasculaires constitués et 8 accidents ischémiques transitoires associés 5 fois à un syndrome douloureux (Groupe II)). L'examen tomodensitométrique des patients du Groupe II notait une dissection et une compression carotidienne respectivement dans 7 et 9 cas. Au sein du Groupe I, le traitement était médical (anti-inflammatoires non stéroïdiens, antalgiques, antiépileptiques, myorelaxants, injection d'anesthésiques et/ou d'anti inflammatoires au contact de l'apophyse styloïde ou au niveau de la loge amygdalienne) pour 14 patients et chirurgical avec styloïdectomie (48 voies trans orales et 50 voies cervicales) pour 98 patients, après échec d'un traitement médical dans 23,5% des cas (23/98). Au sein du Groupe II, un traitement médical (anti agrégants plaquettaires +/-stent) était toujours mis en oeuvre, associé à une styloïdectomie dans 9 cas. Le taux de guérison, au sein du Groupe I suivi en moyenne pendant 15 mois (extrêmes : 1 mois -13 ans), variait de 91,8 % (90/98) après styloïdectomie à 64,3% (9/14) après traitement médical (p = 0,005), que l'analyse soit effectuée sans ajustement (OR 8,33, IC 95% [2,12 -32,81] ; Tableau 2) ou après ajustement sur l'âge et le sexe (OR 8,90, IC 95% [2,18 -36,5] ; Tableau 2). Au sein du sous-groupe de patients traités par styloïdectomie, ce taux variait de 89,1% (41/46) après abord trans oral à 95,8% (48/49) après abord cervical, sans différence statistiquement significative (p = 0,1 ; OR ajusté 0,17, IC 95% [0,02 -1,60] ; Tableau 2). Le taux de complication au sein du Groupe I, variait de 4,3 % après abord trans oral (un syndrome douloureux brachio-céphalique, un trismus transitoire), à 16,3 % (8/49) après abord cervical (deux hématomes cervicaux, un déficit temporaire du rameau marginal du nerf facial ipsilatéral, une déficit temporaire de la XII° paire crânienne, un déficit combiné des IX°,X°,XI° et XI° paires crâniennes d'une durée non précisée, un emphysème sous cutané, un syndrome de la première bouchée et un syndrome dépressif). Les taux de guérison et de complication, au sein du Groupe II, suivi en moyenne pendant 8 mois (extrêmes : 1 -32 mois), étaient respectivement 87,5% (14/16) et 6,2% (1/16). Une patiente avec une compression carotidienne, non opérable en raison d'un état général précaire, était traitée par anti-inflammatoires per os et perdu de vue à 32 mois. Un patient avec une dissection carotidienne traitée médicalement avait une récidive de l'accident ischémique avec fracture du stent inséré et était traité avec succès par styloïdectomie. Au sein de ce groupe, le faible échantillonnage, l'hétérogénéité du tableau clinique neurologique (accidents ischémiques transitoires et constitués) et des lésions de la paroi carotidienne interne, empêchaient toute analyse, de l'impact de la styloïdectomie, de la voie d'abord et de ses indications (d'emblée ou secondaire), sur le taux de guérison.

Tableau 1 :Tableau 2 :

 12 très forte valeur d'orientation, l'examen tomodensitométrique est indispensable au diagnostic de certitude. Le traitement médical doit être réservé aux patients avec une contre-indication chirurgicale formelle ou refusant la chirurgie mais alors informés du risque neurologique qu'ils encourent. Le traitement chirurgical doit être conseillé en raison d'un taux de guérison élevé, du faible taux de complications post opératoires non hémorragiques et non infectieuses, et afin d'éviter la survenue de complications neurologiques. Tout syndrome neurologique déficitaire en rapport avec un syndrome stylo hyoïdien doit être géré comme une urgence neuro-vasculaire et, là encore, la styloïdectomie, de première intention ou différée, a une réelle efficacité. Remerciements : Nos remerciements vont à l'association Progrès 2000 pour son soutien technique Légendes des Tableaux et Figures. Traitement, taux de guérison et complications au sein des douze séries retenues (STC: styloidectomie cervicale ; STO: styloidectomie trans orale ; *: vidéo assistée ; + avec coblation ; ¤: avec amygdalectomie ; °: associé à un traitement per os par Fluoxetine ® ). Associations entre les modalités thérapeutiques et le succès au sein du Groupe des 112 patients avec un syndrome douloureux sans déficit neurologique (Groupe I). (n: nombre ; ref: catégorie de référence ; * odds ratio ajusté sur l'âge et le sexe.).

Figure 1 :

 1 Figure 1 : Illustration de la calcification et de l'élongation de l'apophyse styloïde et du ligament

Figure 2 :

 2 Figure 2 : Diagramme de flux (méthodologie PRISMA [10]).

Figure 3 :Figure 4 :

 34 Figure 3 : Syndrome stylo hyoïdien: reconstruction tomodensitométrique tridimensionnelle (Tiré

Tableau 1 :

 1 Traitement, taux de guérison et complications au sein des douze séries retenues (STC: styloidectomie cervicale ; STO: styloidectomie trans orale ; *: vidéo assistée ; + avec coblation ; ¤: avec amygdalectomie ; °: associé à un traitement per os par Fluoxetine ® ).


C Fabre
email: cfabre2@chu-grenoble.fr

H Gil

C A Righini

Titre : Une lésion amygdalienne atypique.

Christol FABRE, MD 1 * ; Hugo GIL, MD 1-2 ; Christian Adrien RIGHINI, MD-PhD 1-2-3 1 : Service Hospitalo -Universitaire d'ORL et Chirurgie cervico-faciale, CHU de Grenoble -Alpes (CHUGA), France 2 : Faculté de médecine, Universités des Alpes, Grenoble, France 3: UGA/UMR/CNRS 5309/Inserm 1209, Institut Albert Bonniot, Grenoble, France Cas : Une femme de 56 ans, sans antécédents, sans facteurs de risque éthylo-tabagique, a consulté aux urgences pour un oedème sus-claviculaire gauche apparu trois jours auparavant, s'intensifiant malgré un traitement par Clarithromycine. L'interrogatoire retrouvait une dysphagie modérée aux solides et l'apparition de ganglions cervicaux bilatéraux deux semaines auparavant dans un contexte de rhino-pharyngite. L'état général était conservé, sans perte de poids. La patiente signalait également des douleurs abdominales depuis un mois, pour lesquelles une coloscopie et un scanner abdominal avaient été prescrits, non réalisés au moment de la prise en charge. L'examen clinique retrouvait : 1) une induration susclaviculaire gauche remontant jusque dans la région jugulo-carotidienne ; 2) des adénopathies cervicales jugulo-carotidiennes supérieures et moyennes centimétriques bilatérales, non inflammatoires, indolores, mobiles, indurées. Le bilan sérologique (EBV, CMV, VIH, toxoplasmose) était non contributif.

La patiente a été adressée en consultation ORL pour programmer une adénectomie à visée diagnostique. L'examen, a révélé une lésion bourgeonnante, exophytique, du pôle inférieur de l'amygdale palatine droite. Le scanner cervico thoraco-abdominal injecté retrouvait : 1) des adénopathies cervicales bilatérales, hétérogènes avec un centre nécrotique et un conglomérat ganglionnaire sus-claviculaire gauche associé à une thrombose de la veine jugulaire interne ;

2) une suspicion de tumeur appendiculaire (Figure 1A).

Une TEP-TDM-18 FDG (Figure 1B) a été réalisé ainsi qu'une amygdalectomie à visée diagnostique. L'analyse histologique a permis de confirmer la présence d'une tumeur amygdalienne. (Figure 1C). Les métastases siégeant au niveau des amygdales palatines sont rares : moins de 100 cas rapportés dans la littérature. Dans plus de 90% des cas, la tumeur primitive est un mélanome (cutané ou muqueux), un cancer du poumon ou du rein [START_REF] Irani | Metastasis to the oral soft tissues: A review of 412 cases[END_REF].

L'adénocarcinome avec cellules en bagues à chaton d'origine intestinale est caractérisé par l'accumulation intracytoplasmique de mucine repoussant le noyau en périphérie de la cellule, comme dans le cas présenté. La majorité des tumeurs digestives primitives de ce type de tumeur sont d'origine gastrique, mais peuvent être localisées tout au long du tube digestif [START_REF] Bittorf | Primary signet-ring cell carcinoma of the colorectum[END_REF]. L'origine appendiculaire de ce type de carcinome est extrêmement rare et reste discutée [START_REF] Khan | Peritoneal carcinomatosis from signet-ring cell adenocarcinoma of the appendix[END_REF][START_REF] Wu | Survival in signet ring cell carcinoma varies based on primary tumor location: a Surveillance, Epidemiology, and End Results database analysis[END_REF].

Ce type de cancer agressif est souvent découvert d'emblée à un stade métastatique du fait de son caractère très lymphophile avec, par conséquence, un très mauvais pronostic [START_REF] Bittorf | Primary signet-ring cell carcinoma of the colorectum[END_REF]. Une métastase amygdalienne comme première manifestation permettant la découverte d'un cancer primitif intestinal n'a été rapportée qu'une seule fois dans la littérature pour un adénocarcinome mucineux à cellules en bague à chaton d'origine caecale [START_REF] Güvenç | Tonsillar metastasis of primary signet-ring cell carcinoma of the cecum[END_REF]. En cas de tumeur de l'amygdale palatine, bien que rare, une métastase tonsillaire d'une tumeur primitive située en dehors des voies aéro-digestives supérieures (VADS) est le principal diagnostic différentiel des deux types histologiques les plus fréquents des tumeurs primitives de l'amygdale palatine que sont le carcinome épidermoïde et le lymphome. Il faut donc être particulièrement vigilant surtout en l'absence de facteurs de risque éthylo-tabagique. Dans ce cas, la recherche de signes fonctionnels et physiques orientant vers une tumeur primitive située en dehors des VADS au stade métastatique doit être systématique.

Conflits d'intérêt : Aucun

  Quel est votre diagnostic ? Réponses : Il s'agit d'une métastase amygdalienne d'un adénocarcinome mucineux avec cellules en bagues à chaton d'origine intestinale, probablement appendiculaire (TEP-TDM-18 FDG et scanner abdominal). Les cellules tumorales sont non cohésives et flottent dans du matériel mucoïde. Ces plages de mucus dissèquent le chorion réalisant une architecture alvéolaire. Les cellules tumorales possèdent des noyaux hypertrophiques et nucléolés avec la présence de mitoses, et certaines d'entre elles ont un aspect en « bague à chaton » avec un noyau refoulé en périphérie par la mucine intracytoplasmique (flèches bleues sur la coupe histologique). La morphologie et l'immunophénotypage à la recherche des protéines du système de réparation des erreurs de réplication de l'ADN (système MMR), n'ont pas permis de préciser l'origine tissulaire exacte ni la présence de mutations ou d'instabilité d'origine génétique du système MMR. La coloscopie notait un aspect infiltré et ulcéré au centre de la muqueuse du bas fond caecal sur la zone d'implantation de l'appendice. Les biopsies réalisées au pourtour de l'orifice appendiculaire, n'ont pas retrouvé de prolifération maligne sur les échantillons analysés. Toutefois, les prélèvements étaient, selon le gastro-entérologue, trop superficiels, devant être refaits. Mais l'évolution clinique n'a pas permis de refaire cet examen. L'endoscopie oesogastroduodénale était normale. Compte tenu du caractère multi-métastatique et très évolutif de la maladie, une chimiothérapie a été débutée par 5 Fluoro-uracile, Oxaliplatine et Bevacizumab, compliquée d'une insuffisance hépato rénale nécessitant l'arrêt du traitement. Une prise en charge palliative a donc été décidée et la patiente est décédée le mois suivant.

Figure 1 :

 1 Figure 1 : Bilan d'extension du cas présenté : Imagerie métabolique (B) et radiologique (A) de la tumeur amygdalienne. Image anatomopathologique après fixation et coloration (C)